La enfermedad de Caroli es una entidad que se hereda de forma autosómica recesiva y está caracterizada por la dilatación sacular no obstructiva de los grandes conductos biliares intrahepáticos. Puede afectar al hígado globalmente o a un solo lóbulo. Clínicamente, cursa con colangitis de repetición y se puede asociar a hepatolitiasis. La enfermedad monolobar puede resolverse mediante hepatectomía, y la bilobar puede requerir la realización de un trasplante hepático. Presentamos un caso de enfermedad de Caroli monolobar derecha asociada a hepatolitiasis, y debatimos los métodos diagnósticos y terapéuticos
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