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Clinical phenotype of postural orthostatic tachycardia associated with anti-adrenergic receptor antibodies

    1. [1] Universidad del País Vasco/Euskal Herriko Unibertsitatea

      Universidad del País Vasco/Euskal Herriko Unibertsitatea

      Leioa, España

    2. [2] Ikerbasque, Fundación Vasca para la Ciencia

      Ikerbasque, Fundación Vasca para la Ciencia

      Bilbao, España

    3. [3] (a) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Biocruces Bizkaia Health Research Institute. Neurodegenerative Diseases Group. Barakaldo, Spain. (b) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Neurology Department, Barakaldo, Spain. (c) University of the Basque Country (UPV/EHU). Department of Neuroscience. Leioa, Spain.
    4. [4] (d) San Juan de Dios Hospital. Autonomic Center (NeuroTek). Santurtzi, Spain.
    5. [5] (a) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Biocruces Bizkaia Health Research Institute. Neurodegenerative Diseases Group. Barakaldo, Spain. (b) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Neurology Department, Barakaldo, Spain.
    6. [6] (a) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Biocruces Bizkaia Health Research Institute. Neurodegenerative Diseases Group. Barakaldo, Spain.
    7. [7] (b) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Neurology Department, Barakaldo, Spain.
    8. [8] (f) Basque Health Service-Osakidetza. Bilbao-Basurto Integrated Health Organization. Cardiology Service. Arrhythmia Unit. Bilbao, Spain.
    9. [9] (g) Basque Health Service-Osakidetza. Ezkerraldea-Enkarterri-Cruces Integrated Health Organization. Cruces University Hospital. Biocruces Bizkaia Health Research Institute. Internal Medicine Department. Autoimmune Diseases Research Unit. Barakaldo, Spain.
    10. [10] (h) Basque Health Service-Osakidetza. Donostialdea Integrated Health Organization. Donostia University Hospital. Biodonostia Health Research Institute. Neurosciences Area. San Sebastian, Spain. (i) Department of Neurology. University Donostia Hospital, San Sebastian, Spain.
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  • Localización: Gaceta médica de Bilbao: Revista oficial de la Academia de Ciencias Médicas de Bilbao. Información para profesionales sanitarios, ISSN-e 2173-2302, ISSN 0304-4858, Vol. 120, Nº. 2, 2023, págs. 66-73
  • Idioma: inglés
  • Títulos paralelos:
    • Takikardia ortostatiko posturalaren fenotipo klinikoa, hartzaile adrenergikoen aurkako antigorputzei lotua
    • Fenotipo clínico de la taquicardia ortostática postural asociada a anticuerpos antireceptores adrenérgicos
  • Enlaces
  • Resumen
    • español

      Objetivo: Nuestro objetivo es describir las características clínicas y hemodinámicas del síndrome de taquicardia postural ortostática autoinmune (POTS), entidad cuya frecuencia y características clínicas aún no están suficientemente definidas.Métodos: Análisis retrospectivo de los biomarcadores clínicos, hemodinámicos y de autoinmunidad sérica en 105 pacientes con POTS y 79 controles emparejados por edad y sexo. Se registran manifestaciones clínicas y comorbilidades relevantes. Los participantes se sometieron a pruebas autonómicas cardiovasculares cuantitativas no invasivas midiendo los cambios en la frecuencia cardíaca (FC) y la presión arterial (PA), la sensibilidad barorrefleja (BRS), la resistencia periférica total (TPR), el volumen sistólico (SV) y el índice cardíaco en respuesta a la respiración profunda, maniobra de valsalva, mesa basculante a 60º y evaluación cuantitativa de la conductancia electroquímica de la piel. En 61 pacientes con POTS y 15 controles, cuantificamos autoanticuerpos contra los receptores adrenérgicos (AR) alfa1 (anti-a1AR), beta1 (anti-b1AR) y beta2 (anti-b2AR) y anticuerpos antinucleares.Resultados: La hiperlaxitud articular y el síndrome de fatiga crónica-fibromialgia fueron significativamente más frecuentes en el POTS. Observamos diferencias significativas en las pruebas autonómicas cardiovasculares con mayor aumento de la FC, menor TPR a los 3 min en el test de inclinación y mayor BRS. Los anticuerpos AR fueron significativamente más altos en el POTS (62 %) que en los controles (17 %), con anti-a1AR en todos los POTS con anticuerpos positivos, el 21,1 % de POTS tenían una combinación de anti-a1AR con otros anticuerpos AR. La presencia de palpitaciones e intolerancia ortostática fue significativamente mayor en los casos con anti-AR positivos.Conclusión: Nuestros resultados sugieren que la prevalencia de anticuerpos anti-AR es significativamente mayor en POTS, y los niveles de dichos anticuerpos se correlacionan con la presencia de síntomas asociados.

    • euskara

      Helburua: Gure helburua takikardia postural ortostatiko autoinmune (POTS) sindromearen ezaugarri klinikoak eta hemodinamikoak deskribatzea da; entitate horren maiztasuna eta ezaugarri klinikoak oraindik ez daude behar bezala zehaztuta.Metodoak: Biomarkatzaile klinikoen, hemodinamikoen eta autoinmunitate serikoko biomarkatzaileen atzera begirako analisia POTak eta 79 kontrol parekatu dituzten 105 pazienterengan, adinaren eta sexuaren arabera. Adierazpen klinikoak eta komorbilitate garrantzitsuak erregistratzen dira. Parte-hartzaileek proba autonomiko kardiobaskular kuantitatibo ez-inbaditzaileak egin zituzten, honako hauek neurtuz: bihotz-maiztasunaren aldaketak (FC) eta presio arteriala (PA), sentikortasun barorrefleja (BRS), erresistentzia periferiko totala (TPR), bolumen sistolikoa (BS) eta bihotz-indizea arnasketa sakonari erantzuteko, baltsa-maniobra, 60º-ko mahai baskulatzailea eta larruazalaren eroankortasun elektrokimikoaren ebaluazio kuantitatiboa. POTak eta 15 kontrol dituzten 61 pazientetan, hartzaile adrenergikoen (AR) aurkako autoantigorputzak alfa1 (anti-a1AR), beta1 (anti-b1AR) eta beta2 (anti-b2AR) eta antigorputz antinuklearrak kuantifikatzen ditugu.Emaitzak: Artikulazioen hiperlaxotasuna eta neke kroniko-fibromialgiaren sindromea nabarmen ohikoagoak izan ziren POTSean. Alde esanguratsuak ikusten ditu-gu proba autonomiko kardiobaskularretan, EParen igoera handiagoarekin, inklinazio-testean 3 minutura TPR txikiagoa eta BRS handiagoa. AR anti-gorputzak nabarmen altuagoak izan ziren POTean ( % 62) kontroletan baino ( % 17), antigorputz positibodun POT guztietan anti-a1ARekin alderatuta; POTen % 21,1ek anti-a1AR konbinazioa zuen beste AR antigorputz batzue-kin. Palpitazioen eta intolerantzia ortostatikoaren presentzia nabarmen han-diagoa izan zen anti-AR positiboak izan zituzten kasuetan.Ondorioa: Gure emaitzek iradokitzen dute anti-AR antigorputzen prebalentzia nabarmen handiagoa dela POTSen, eta antigorputz horien mailak lotutako sintomen presentziarekin lotzen dira.

    • English

      Purpose: Our aim is to describe the clinical and hemodynamic characteristics of autoimmune postural orthostatic tachycardia syndrome (POTS), an entity whose frequency and clinical characteristics are not sufficiently defined yet.Methods: We retrospectively analyzed clinical, hemodynamic and serum autoimmunity biomarkers in 105 POTS patients and 79 age-sex-matched controls. We recorded clinical manifestations and relevant comorbidities. Participants underwent non-invasive quantitative cardiovascular autonomic testing by measuring changes in heart rate (HR) and blood pressure (BP), baroreflex sensitivity (BRS), total periph-eral resistance (TPR), stroke volume (SV) and cardiac index in response to deep breathing, valsalva maneuver, 60º head-up tilt, and quantitative evaluation of electrochemical skin conductance. In 61 POTS patients and 15 controls we quan-tified autoantibodies against adrenergic receptors (AR) alpha1 (anti-a1AR), beta1 (anti-b1AR), and beta2 (anti-b2AR) and antinuclear antibodies.Results: Joint hypermobility and chronic fatigue syndrome-fibromyalgia was significantly higher in POTS. We observed significant differences in cardiovascular autonomic tests with higher HR increase, lower TPR at 3 min in the tilt test, and higher BRS. AR antibodies were significantly higher in POTS (62%) than in controls (17%), with anti-a1AR in all antibody-positive POTS, 21.1% POTS had a combination of anti-a1AR with other AR antibodies. The presence of palpitations and orthostatic intolerance was significantly higher in anti-AR positive.Conclusion: Our results suggest that the prevalence of anti-AR antibodies is significantly higher in POTS, with the levels of such antibodies being correlated with the presence of symptoms associated with POTS.

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